目的 探讨膀胱输尿管口前列腺异位（EPT）的临床病理学特征，避免漏诊、误诊。方法 回顾性分析2例膀胱输尿管口EPT患者的临床病理资料，结合相关文献复习，总结其病理形态学特征和鉴别诊断要点。结果 2例患者均为男性，年龄分别为43岁和60岁，前者因血精就诊，后者体检发现膀胱肿物。分别行输尿管镜及膀胱镜检查提示病变均位于输尿管开口，分别为滤泡状及息肉状隆起病变，予以活检。巨检均为灰白色小组织，直径0.1～0.2 cm。低倍镜下示病变组织呈息肉样，表面被覆正常的尿路上皮，黏膜固有层内散在大不一的腺腔；中-高倍镜下示腺腔为温和的双层细胞结构，由内层的立方/柱状分泌细胞和外层的基底样细胞构成，部分区域呈簇状/乳头状增生，细胞无明显异型性和核分裂象，部分腺腔内可见淀粉样小体。免疫组化染色示腔面细胞呈PSA、PSAP阳性表达而P504S、PAX-8、CK7和CK20均阴性，基底样细胞呈CK5/6、P63及GATA-3阳性表达，Ki-67增殖指数约1%。结论 膀胱输尿管口EPT临床非常少见，属于良性病变，易误诊为膀胱恶性肿瘤，完整切除后预后良好。